口腔底涎脂瘤的免疫组织学分析

摘要

脂肪瘤在头颈部比较少见，唾液脂肪瘤在大约20年前被描述为一种包围唾液腺组织的脂肪瘤。必威2490不到10例已被描述在口腔底部与主要唾液腺无关。在这里，我们报告一例47岁患者的唾液脂肪瘤影响口腔底部，并回顾了病变的临床、组织学和免疫组织化学特征。

1.简介

口腔脂肪瘤是相对罕见的病变，不像躯干和四肢的脂肪瘤是最常见的间质瘤。根据许多报告，脂肪瘤占所有良性口腔病变的1%至5% [1］．传统上分为纤维脂肪瘤、梭形细胞脂肪瘤、血管脂肪瘤、软骨样脂肪瘤、肌内脂肪瘤和多形性脂肪瘤[2，3.］．另一种较少报道的以肿瘤成熟脂肪细胞压迫含有腺泡和导管的唾液腺组织为特征的变异称为唾液脂肪瘤，该术语最早由Nagao等人提出。[4] 2001年。在此，我们报告一例与舌下唾液腺无关的口腔底涎脂瘤。

2.病例报告

一名47岁的沙特男性在沙特国王大学医城大学牙科医院口腔颌面外科诊所就诊，评估口腔底部肿胀，据报道持续时间超过3年。肿胀是一种缓慢生长的无痛肿块，引起患者轻微不适，轻微干扰语言、咀嚼和舌头的运动。患者既无口腔底部外伤史，也无进食时剧烈疼痛史。病史和家族史均无贡献，患者总体健康状况良好。

口腔检查发现在口腔左侧舌旁有一个范围狭窄的软块。上覆粘膜完好，外观正常(图1(一)而且1 (b))．在垂直方向上，当用双手触诊时，肿块延伸到颏下区域。它使舌头微微抬起，但没有限制它的运动。下颌下(Wharton)导管的唾液流正常，该区域无感觉障碍。虽然患者报告偶有咽球，但无恶心、吞咽困难、打鼾或呼吸尖锐的症状。所有颈部淋巴结均行淋巴结检查，未发现淋巴结病变。

CT扫描和MRI成像研究显示，在舌骨肌区域有一个不规则的肿块，从舌根延伸到覆盖在下颌舌骨肌上的皮肤，其密度与邻近的皮下脂肪相似(图1 (c))．脂肪抑制MRI切片在第一磨牙水平观察到低密度肿块，提示浸润性肌内脂肪瘤(图1 (d))．虽然病变的临床鉴别诊断包括ranula、唾液腺肿瘤、皮样和表皮样囊肿，但经临床检查和影像学检查初步诊断为脂肪瘤。

患者在全身麻醉下接受手术治疗，并通过口内入路切除病变。标本呈分叶状球形肿块，颜色淡黄色至淡粉色，并进行测量 在它最大的维度上(图2(一个)而且2 (b))．肿块容易剥离，与舌下腺及颌下腺导管无粘连。

组织学检查显示一个包膜的分叶状肿瘤，主要由成熟脂肪细胞组成。小叶局部被纤维血管结缔组织间隔隔开。肿瘤肿块内可见弥散分布的涎腺腺泡和导管3(一个)而且3 (b))．与唾液腺组织相比，脂肪组织约占肿瘤体积的90%。必威2490最终诊断为唾液脂肪瘤。应用泛角蛋白(AE1/AE3)、上皮膜抗原(EMA)、平滑肌肌动蛋白(SMA)、S100和Ki-67免疫染色对肿瘤进行免疫组化分析。腺泡和导管细胞AE1/AE3强阳性，导管管腔细胞EMA强表达，腺泡细胞少量表达，肌上皮细胞SMA和S100染色强，脂肪细胞也被S100染色。根据Ki-67评估，脂肪和唾液腺组织的增殖活性均低于1%(表2)1,数据3 (c)而且3 (d))．

患者随访5年以上，无疾病或复发迹象。

3.讨论

2001年首次报道涎脂瘤为7例新发病例[4］．随后回顾了2009年文献中发现的28例病例，发现唾液脂肪瘤患者平均年龄为52岁(范围:7周至84岁)，男性和女性发生频率相对相似，大多数病例出现在腮腺[5］．小唾液腺涎脂瘤非常罕见，多见于上颚[4，5］．罕见的病例发生在口腔底部的报道大多发生在60岁以上的女性患者中(表2)2) [6- - - - - -9］．

本报告为一47岁男性患者，口腔底涎脂瘤，其体积较大，在本病中属罕见。然而，这在其他口内部位的唾液脂肪瘤中并不罕见[9］．总体而言，该患者比涎脂瘤的平均发病年龄要小[5］．一些报告指出唾液脂肪瘤在男性中更为常见[4，10］．病变通常表现为无症状、生长缓慢、柔软、可移动，与神经功能缺损、粘膜或皮肤变化或其他唾液腺病变或身体其他部位存在脂肪瘤无关[11］．所有这些特点在本案中都有体现。由于口咽部无病理变化，患者偶有球样感觉，可归因于病变面积大，舌部抬高，术后随访无此症状。

影像学检查首选超声检查;然而，脂肪瘤可有广泛的超声表现[12］．CT和MRI的特征是独特的。在软组织窗口CT上，它表现为一个衰减非常低的肿块，内部软组织成分极少[13］．MRI是脂肪瘤成像的首选方式，因为它跟踪所有序列上的皮下脂肪信号，在T1上表现为高信号，在脂肪饱和序列上表现为饱和信号，没有或很少增强。在T2上，它在快速自旋回波序列(FSE T2)上表现为高信号，在脂肪饱和序列上表现为饱和信号[14］．

引用来自免疫组织化学和超微结构研究的额外证据，Nagao等人。4]提出，在唾液脂肪瘤中看到的唾液腺元件不是肿瘤性的，而是在脂肪瘤增殖过程中被包裹。腺体组织规律，表型正常，增殖活性很少或没有[4］．因此，我们认为增殖活性(相对减弱)存在于脂肪细胞中，尽管这在免疫组织化学上不能证明。这些特征在其他研究中得到了重申，包括口腔底涎脂瘤，其中一些研究为这一假设提供了支持的免疫组化证据[6，15]，如本报告所述。在显微镜下，涎腺脂肪瘤应与唾液腺脂肪腺瘤(仅包含扩张的导管和脂肪组织，但没有唾液腺腺瘤)、脂肪瘤性多形性腺瘤(包含软骨粘液样间质)和唾液腺脂肪瘤病(未包被的唾液腺腺、导管和成熟脂肪细胞增殖)区分[16，17］．

对于所有脂肪瘤，治疗方法是完全手术切除。在目前的病例中，肿瘤与口腔底部的小唾液腺组织有关，只要没有证据表明肿瘤起源于后者或在手术中发现与后者有关，就没有理由切除舌下唾液腺。在本例中，肿瘤脱壳而无任何附着于舌下腺。文献中报道的病例在随访7至91个月期间均未复发[5，9，10］．随访62个月，无复发迹象。

本报告强调，脂肪瘤应纳入无症状的、柔软的、可移动的口腔底病变的鉴别诊断，小唾液腺的唾液脂肪瘤可在与相对相似的病变如脂肪腺瘤、脂肪瘤病、多形性腺瘤伴广泛脂肪瘤病的鉴别诊断中。它可能比目前诊断的更常见，因为它很容易忽视小分散的唾液腺元件的存在。此外，患者可能是60岁以下的男性。

数据可用性

数据仅限于沙特国王大学，不能公开。

利益冲突

作者没有利益冲突需要披露。

参考文献

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