神经医学中的病例报告

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神经医学中的病例报告/2021/文章

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体积 2021 |文章的ID 6690372 | https://doi.org/10.1155/2021/6690372

矢冈雄一郎,关康弘,秋山克彦,樱井由纪,大原伸正,长谷川吾 经蝶内镜切除漏斗状表皮样囊肿术后长时间发热和短暂的非肾源性抗利尿激素类似物耐药性多尿",神经医学中的病例报告 卷。2021 文章的ID6690372 7 页面 2021 https://doi.org/10.1155/2021/6690372

经蝶内镜切除漏斗状表皮样囊肿术后长时间发热和短暂的非肾源性抗利尿激素类似物耐药性多尿

学术编辑器:彼得Berlit
收到了 2020年11月13日
修改后的 2021年2月11日
接受 2021年3月22日
发表 2021年4月14日

摘要

经蝶窦内镜手术(eTSS)治疗颅内表皮样囊肿后,由于Mollaret脑膜炎导致的术后长时间发热(PPP)可能与经蝶窦手术切除后的术后脑膜感染相混淆,特别是在COVID-19大流行期间。eTSS患者术后一段时间内无法评估嗅觉丧失和味觉障碍。我们报告一个漏斗状表皮样囊肿合并etss后Mollaret脑膜炎(MM)的病例。etss后MM引起抗利尿激素类似物耐药性多尿(VARP)与PPP同步。一名59岁的男子经历经常性头痛和不规则双颞侧偏盲超过三个月被诊断为鞍上肿瘤。鞍上肿瘤是一个从漏斗隐窝到垂体后叶的漏斗囊肿,通过扩展的eTSS将其包括神经垂体在内全部切除。自肿瘤全切除(GTR)全麻苏醒后,患者持续头痛,直至13th术后一天(POD13)。患者术前每日一次,术后每日三次,直至POD11。发热(37.5-39.5摄氏度)与POD18上的非肾源性VARP缓解同步。静脉抗生素对发热变化影响不大。血清降钙素原值(参考范围<0.5 ng/mL)在POD12组为0.07 ng/mL,在POD18组为0.06 ng/mL。他的多尿在发热减轻后开始与舌下去氨加压素反应。他在激素替代治疗下出院,除垂体功能低下外,无新增神经系统后遗症。漏斗型表皮样囊肿GTR后,根据血清降钙素原值,可将etss后MM与感染区分,并可对症治疗。术后短暂性非肾源性VARP与通常的中心性尿裂症不同,在etss后MM的临床过程中,PPP缓解后可与舌下解压素发生反应。漏斗型表皮样囊肿应一次性充分切除,以最大限度地减少并发症、复发或术后MM。

1.简介

Mollaret 's脑膜炎是一种良性复发性无菌性疾病,已知与颅内和椎管内表皮样囊肿有关[1- - - - - -7].在实践中,颅内表皮样囊肿切除后的Mollaret脑膜炎可能与术后细菌性脑膜炎混淆,特别是经蝶窦手术(TSS)后。我们报告了一例漏斗状表皮样囊肿,在术后过程中出现难以控制的多尿并伴有术后长时间发热(PPP),恰巧发生在2019冠状病毒病(COVID-19)大流行期间。本报告对PPP与细菌性/病毒性脑膜炎的鉴别诊断提供了见解,并对不同于通常中枢性尿裂症(DI)的同步难以控制多尿症(抗利尿激素类似物耐药多尿症,见下文)的应对提供了见解。为供日后参考,我们在此报告中描述这些罕见的临床表现。

2.病例报告

59岁男性,3个月来呈逐渐进展性视力模糊伴头痛(主要是球后疼痛)。头痛经常与咳嗽或打喷嚏有关。磁共振成像显示鞍-鞍上肿瘤压迫上方视交叉(图1(一)- - - - - -1 (f)).CT显示鞍-鞍上肿瘤边缘增强,未见明显钙化(图1 (g)而且1 (h)).磁共振造影后图像显示肿瘤边缘增强,提示肿瘤为囊性病变,含有部分内容物(图1 (b)).重建的CT和MR图像显示囊肿与垂体柄相对应(图1 (g)- - - - - -1 (j)).Goldmann周长(GP)显示不规则双颞侧偏视主要发生在左眼(图1 (k)).闭门问诊发现患者近期多尿多渴。他的头痛与视力模糊有关。这些症状越来越严重,他决定接受经蝶窦内镜手术(eTSS)切除囊肿。术前诊断为颅咽管瘤、Rathke 's裂囊肿或鞍-鞍上表皮样囊肿。入院时,患者体温为36.4摄氏度(°C)。胸部CT扫描未见肺炎、肺炎、磨玻璃影,肺野清晰。全血计数未见淋巴细胞减少或血小板减少。患者未出现嗅觉丧失或味觉障碍。他没有与新型冠状病毒感染者有过任何高风险接触。

在全身麻醉下,行内窥镜经蝶窦手术。切除鞍底和邻近鞍结节,露出鞍底周围的硬脑膜。硬脑膜被打开(图2(一个))以暴露肿瘤和脑下垂体(图2 (b)而且2 (c)).在切除囊肿之前,用一根长针刺穿囊肿(图2 (d)).吸出了一些橙色黄色粘液。囊肿抽吸后(图2 (e)),为了防止化学性脑膜炎,不散布囊肿内容物,打开囊肿并解剖(图2 (f)).固体囊肿内容物以组织碎片、角蛋白和固体胆固醇的形式出现,它们的混合物被小心翼翼地去除。小心地将囊肿壁与视交叉分离。由于囊肿壁是肿瘤的垂体柄,因此囊肿被完全从鞍内部分移至漏斗部(图2 (g)).打开的颅底(图2 (h))用筋膜上的脂肪移植塞重建[8].由于术后全垂体切除术,持续给药皮质类固醇(氢化可的松)。自肿瘤全切除(GTR)全麻苏醒后,患者持续头痛,直至13th术后一天(POD13)。患者术前每日一次,术后每日三次,直至POD11。患者的尿崩症(DI)在eTSS后加重。采用舌下去氨加压素片控制DI至POD11。直到患者口服POD11镇痛剂量降低,才出现发热。这种发热(37.5-39.5°C)持续到POD18。这种术后长时间发热(PPP)可以通过口服非甾体抗炎药(NSAIDs)控制。此外,难以控制的多尿(4730±1361 ml,平均值±SD),换句话说,抗利尿激素类似物耐药性多尿(VARP)与PPP同步出现,并持续一些改变,直到POD35。这种PPP对静脉注射加压素或舌下去氨加压素片无反应。血浆钠在123meq /L ~ 135meq /L范围内波动,低于正常范围(138meq /L ~ 145meq /L)。 Water supply and sodium correction were performed on the basis of laboratory data. Although his nuchal stiffness was not observed, his neck was not supple retrospectively. Although anosmia and dysgeusia could not be estimated because of postoperative nasal packing, leukocytopenia was not found in the patient [9].静脉抗生素对发热变化影响不大。血清降钙素原值(参考范围< 0.5 ng/mL)在POD12组为0.07 ng/mL,在POD18组为0.06 ng/mL。根据血清降钙素原值,除预防性抗生素哌拉西林和阿米卡星外,我们对其进行对症治疗。他的发热在POD18减轻了。POD18之后,他不再头痛了。他的多尿在发热减轻后开始与舌下去氨加压素反应,并在eTSS 5周后转为正常的DI。血浆钠归一化。他的双眼矫正视力为20/16,尽管他的双颞侧偏视没有得到充分改善。患者出院时,除了在口服氢化可的松、左旋甲状腺素和去氨加压素等激素替代治疗下出现术后全垂体功能减退外,无新的后遗症。 Histopathological analysis confirmed the cyst as an epidermoid cyst (Figure3.).事实上,在新冠肺炎大流行期间,我们在他的围手术期护理期间遇到了冠状病毒检测试剂盒的短缺。术后4个月(19周)的MR成像显示视神经交叉移位(图4(一)-4(d))已成功减压,漏斗状皮样囊肿被完全切除(图4(e) -4(h))。

3.讨论

在此报告之前,仅报告了6例漏斗状表皮样囊肿(表1) [10- - - - - -15].事实上,漏斗状表皮样囊肿是罕见的,手术经验是有价值的。


年龄/性别 演讲 成像的特点 手术方法 术后状态

Costa等人,2013年[10 27岁的女性 闭经,溢乳,多尿,多饮 混合信号,双叶边缘和增强囊性病变 内窥镜鼻内延伸经蝶窦 没有报告

Nakassa等,2017 [11 54岁的女性 头痛,视力障碍,多尿,多饮 混合信号和非强化囊性病变 内镜鼻内的 持续DI和主观视野改善

麦科马克等,2018年[12 36岁的女 头痛和视觉障碍 多房T1低信号,T2高信号,边缘强化病变 内窥镜鼻内延伸经蝶窦 瞬态迪

Montaser等人,2018年[13 49岁的女性 头疼 混合信号和非增强鞍/鞍上囊肿延伸到第三脑室 内窥镜鼻内延伸经蝶窦 持续的迪

Khan等人,2019年[14 55岁的男性 视力下降 混合信号和边缘增强囊性病变 内窥镜鼻内延伸经蝶窦 泛垂体功能减退与主观视野改善

李等人,2020年[15 63岁的男性 多饮多尿 T2高强度、边缘增强的囊性病变 Pretemporal颅骨切开术 持续的迪

当前情况下 59岁的男性 头痛和视觉障碍 边缘增强囊性病变 内窥镜鼻内延伸经蝶窦 泛垂体功能减退,持续DI,视野改善

从这个案例中,我们发现了两件以前的报道没有提及的事情[10- - - - - -15];第一种是术后延长性发热(PPP),第二种是术后短暂性抗利尿激素类似物性多尿(VARP)。

3.1.术后持续发热(PPP)

PPP应与术后细菌性脑膜炎的症状相区分。因为医疗保健相关的脑膜炎或脑室炎是不同神经外科手术的严重并发症,与显著的发病率和死亡率有关[16],在COVID-19大流行期间,PPP还应与COVID-19感染区分开来[17].

发烧是重症监护病人中比较常见的情况。虽然最明显和最值得关注的病因是败血症,但药物反应、静脉血栓栓塞和术后发热都可用于鉴别诊断[18].在COVID-19大流行期间,不仅是败血症,而且COVID-19感染也是一个不可忽视的鉴别诊断[19,以及术后脑膜炎。大量证据表明,发热对急性神经损伤是有害的[18].体温升高可能是由于下丘脑“设定点”对炎症和感染的反应进行了调节,也可能是下丘脑和/或其通路受损的结果[20.].这主要发生在SAH和TBI中,下丘脑损伤被认为是可能的机制。突发性交感神经亢进是另一种在创伤性脑损伤人群中常见的高热来源[18].在大脑中,视前区和室旁下丘脑是介导发热时交感神经激活的神经网络的一部分[21].因此,难怪漏斗状表皮样囊肿在化学性脑膜炎(称为Mollaret 's脑膜炎)后会引起中心性高温[1- - - - - -7].Ganko等人报道了II级证据,证实了在接受表皮样囊肿手术的患者中使用预防性类固醇预防术后化学性脑膜炎的有效性[22].

血清降钙素原水平似乎是区分成人细菌性脑膜炎和病毒性脑膜炎的最佳标志[23].此外,血清降钙素原可能能够区分脊髓硬化后脑膜炎的细菌和化学原因[24].在我们的病例中,在漏斗状表皮样囊肿GTR后,患者发热伴头痛被诊断为漏斗状表皮样囊肿术后Mollaret脑膜炎,并根据血清降钙素原值进行对症治疗[2425].患者血清降钙素原值(参考范围< 0.5 ng/mL)在POD12组为0.07 ng/mL,在POD18组为0.06 ng/mL。此外,患者未观察到颈部僵硬(颈部僵硬)和恶心,即使在发烧超过38°C的情况下,他的格拉斯哥昏迷量表(Glasgow Coma Scale)的意识水平为15。26- - - - - -28].血清降钙素原是评估已知或疑似中枢神经系统感染患者的有用工具[25].

3.2.术后难以控制的多尿:抗利尿激素类似物耐药性多尿

术后难以控制的多尿症:加压素/去氨加压素耐药多尿症,应该称为抗利尿素类似物耐药多尿症(VARP),不同于通常的中枢性尿裂症(DI)。在我们的病例中,在etss后Mollaret脑膜炎的临床过程中,热缓解后,VARP开始与舌下去氨加压素发生反应。术后的VARP不同于通常的DI:没有观察到高钠血症伴多尿,说明在VARP过程中排出的尿钠量过多。VARP与中枢性热疗(PPP)相互作用,这表明在短暂的VARP中涉及上述的下丘脑功能障碍。此VARP可能属于脑盐消耗综合征与DI并存的范畴[29还是VARP是一个新的临床实体?这个问题需要进一步的研究来回答。

3.3.短暂的下丘脑功能障碍是炎症所致还是外伤所致?

在本例中,购买力平价与患者服用非甾体抗炎药有关。VARP结算为PPP汇出。根据这些发现和临床过程,短暂性下丘脑功能障碍(HD)可能是炎症所致。如果是这样,非甾体抗炎药和皮质类固醇可能对漏斗状表皮样囊肿切除后的HD有效。

3.4.漏斗状表皮样切除术,大体切除,全部切除,还是部分切除?

本病例是第一例在漏斗状表皮样囊肿切除后Mollaret脑膜炎期间发生短暂性非肾源性VARP合并PPP的报告。与此类似,Rathke 's cleft囊肿(RCCs)有时出现急性起病,其表现与垂体腺瘤引起垂体卒中的特点一致[30.].此外,rcc可能导致Mollaret 's脑膜炎和垂体功能衰竭[31].由于漏斗型表皮样囊肿靠近脑垂体和下丘脑,因此应一次性充分切除漏斗型表皮样囊肿及其内容物,尽可能在安全范围内切除。根据Shear等人的荟萃分析[32],次全切除是囊肿复发的主要危险因素,可发生在初次手术多年后。在691例观察性研究的荟萃分析中,大体全切除和次全切除后的总复发率分别为3%和21% [32].随访时间较长(≥4.4年)的研究的平均复发率(17.4%)明显高于随访时间较短(<4.4年)的研究的平均复发率(5.7%)[32].表皮样瘤次全切除的复发率为21%,不容忽视。因此,如果可能的话,完全切除是颅内表皮样瘤的主要治疗目标。在先前有关漏斗状表皮样囊肿的报告中[10- - - - - -15],并不是所有表皮样囊肿都被完全切除。基于表皮样次全切除复发率21% [32],即使在次全切除后,也需要仔细和长期的随访。

在我们的病例中,即使在漏斗状表皮样囊肿的GTR下,etss后的Mollaret脑膜炎持续到POD18,并在POD19后缓解。如果eTSS导致切除不充分,Mollaret的脑膜炎就不会稳定并持续很长时间。因此,手术全切除仍然是治疗颅内表皮样囊肿的主要方法[2933].再次强调,漏斗状表皮样囊肿应在安全范围内一次性充分切除。

在COVID-19大流行期间,应适当诊断长时间发热,并将其与冠状病毒感染或其他疾病区分开来。医生需要在日常临床实践中正确处理这种新疾病,这往往代表着鉴别诊断方面的挑战[34].

4.结论

在漏斗型表皮样囊肿GTR后,根据血清降钙素原值,etss后的Mollaret脑膜炎可以与感染区分开来,尽管有PPP,但可以对症治疗。术后VARP不同于通常的中心DI,在etss后Mollaret脑膜炎的临床过程中,PPP缓解后,可以与舌下解压素发生反应。漏斗状表皮样囊肿应根据其复发率一次性充分切除。

数据可用性

没有数据用于支持这项研究。

获得患者的知情同意。

利益冲突

没有什么利益冲突要申报。

致谢

提交人要感谢Uonuma Kikan医院的所有实验室医务人员。

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