泌尿外科病例报告

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泌尿外科病例报告/2021/文章

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体积 2021 |文章的ID 8863475 | https://doi.org/10.1155/2021/8863475

前dromos Philippou, Anastasios Michalakis, Maria Miliatou, Christiana Poullou, Pavlos Constantinou 肺腺样囊性癌引起的孤立性肾转移:一例报告及文献复习”,泌尿外科病例报告 卷。2021 文章的ID8863475 5 页面 2021 https://doi.org/10.1155/2021/8863475

肺腺样囊性癌引起的孤立性肾转移:一例报告及文献复习

学术编辑器:Fumitaka四郎
收到了 4月18日2020
修改后的 2月27日
接受 2021年3月15日
发表 2021年3月30日

摘要

腺样囊性癌(ACC)是一种影响唾液腺的恶性肿瘤,很少涉及肺部。由于其罕见,原发肺ACC仍不完全清楚。我们在此报告一例57岁女性患者,最初诊断为原发性肺ACC,并接受肺叶切除术治疗。七年后,在监视的情况下进行的腹部计算机断层扫描显示存在来自左肾下极的实性病变。患者接受了左侧部分肾切除术,组织病理学证实为完全切除的转移性ACC。

1.简介

腺样囊性癌(ACC)是一种罕见的恶性肿瘤,发生在分泌腺内,最常见的是头颈部的主要和次要唾液腺。其他部位包括泪腺、乳房、皮肤和外阴[1].ACC倾向于转移到肺,很少转移到大脑、肝脏和骨骼[2].包括ACC在内的原发性唾液腺型肿瘤约占所有肺癌的0.1%至0.2%,在组织学上与唾液腺肿瘤难以区分[2].它们起源于气管支气管树的粘膜下腺,通常表现为低度恶性肿瘤,与常规肺癌相比预后更好。由于其罕见性,原发性肺ACC仍不完全清楚,其临床行为、最佳治疗方法和长期结果尚未明确。

其他恶性肿瘤如肺癌、乳腺癌和胃癌也有肾转移。肾脏转移通常是播散性疾病的一个特征,而孤立性肾转移较少见,与原发性肾肿瘤相似[3.].在患有其他恶性肿瘤的患者中,孤立性肾肿块可能代表肾脏的同步原发肿瘤。

在此,我们报告一例57岁的女性患者,她表现为肺ACC的孤立性肾转移,并成功地通过微创肾保留手术进行管理。我们报告这一病例,以强调其原发部位(肺)和自然史(异时性孤立性转移到肾脏)的独特性,并关注相关问题,如鉴别诊断,保留器官的转移切除术的作用,以及对这种罕见恶性肿瘤进行长期随访的必要性。

2.案例展示

女性,57岁,无症状 毫米实性病变起源于左肾下极,是在年度监测的背景下通过计算机断层扫描(CT)诊断的(图1).7年前,她被诊断为原发性肺ACC,并接受了右下肺叶切除术,没有任何进一步的辅助治疗。在造影前CT图像上,病灶边界清晰,均匀,密度相对较低(30 +/-5 HU)。在动脉期(45 +/-5 HU)略有增强,但在静脉期(65 +/-5 HU)增强更为明显。18f -氟脱氧葡萄糖正电子发射断层扫描- ct扫描(图2),左肾下极可见块状放射性浓度影,最大标准化摄取值为7。未发现其他转移病灶。根据影像学特征及既往病史,鉴别诊断为非透明细胞肾细胞癌、肾转移、良性肾肿瘤。

根据肿瘤科对来源不明的肾小肿块(最大尺寸≤4cm)的治疗方案,我们进行了经皮ct引导的肾病灶活检,组织病理学分析显示其模式与ACC相符,与原发性肺肿瘤相似。考虑到患者的年龄和肿瘤的特点,建议进行保留肾元手术。患者行腹腔镜腹膜部分肾切除术。术后病程平稳,患者于术后第2天出院。

大体检查标本显示一个边界清楚,实性,白色的肿瘤 毫米。镜下,肿瘤细胞呈典型的筛状、管状和局灶实性生长模式。肿瘤细胞小,细胞质少。间质表现为粘液样和透明样,被肿瘤细胞包围,形成圆柱形结构(图3.).免疫组化,肿瘤细胞可见局部性胞浆或极弱的PAX8核表达,认为结果为阴性。肾小管上皮强核染色作为内阳性对照。PAX8阴性证实了肿瘤的肾外和extra-Müllerian来源。上皮细胞显示CD117和CK7阳性,肌上皮细胞显示P63阳性,突出了肿瘤的双细胞群,是腺样囊性癌的典型特征。手术切缘阴性。这些结果证实了完全切除的转移性ACC。24个月的随访影像学显示无复发迹象。

3.讨论

从历史上看,肾脏转移被认为是一种罕见的现象。根据尸检研究,肾脏转移率为2.4%至7.2% [4],而在临床上发现肾脏转移的频率较低[56].转移到肾脏的肿瘤最常见的起发部位是肺、胃肠道、乳腺、卵巢、软组织和甲状腺[5].大多数被诊断为肾转移的患者或无症状,或表现为非特异性表现,如蛋白尿或镜下血尿[7].在本文介绍的病例中,患者是在监测的情况下诊断的,完全无症状。

肾脏转移性疾病通常表现为双侧及多发病灶,伴原发肿瘤广泛播散[8].然而,孤立性肾转移并不常见[5],这些患者大多通过常规影像学诊断。基于影像学来鉴别孤立性肾转移和原发性肾肿瘤是具有挑战性的。提示肾转移的CT扫描特征包括:肾内生生长,与正常肾实质相比密度等或衰减稍低,血管减少,增强图像略有增强[3.].本病例的影像学表现符合上述特征。

在过去,有肾外恶性肿瘤病史的患者存在肾损害被认为是活检的绝对指征,这是由于主要的治疗意义[5- - - - - -9].然而,这种方法在孤立性肾肿块的情况下受到了质疑[5].根据先前的回顾性研究[8],在这种情况下的决策可以基于肾外恶性肿瘤的状况和肾损害的影像学特征。肾转移的两个主要预测因素是临床进展和/或非肾恶性肿瘤的其他转移的证据,以及肾肿块在影像学上没有增强。非肾原发灶无进展被认为是肾原发灶优于孤立性肾转移的预测因素。在本病例中,病变的影像学特征(内生,衰减稍低,静脉造影剂后略有增强)更典型的转移性病变。然而,原发病灶已得到缓解,影像学上未发现其他转移灶。在本病例中,尽管影像学表现与转移一致,但基于原发肿瘤没有进展,决定在手术切除肾损害之前进行经皮活检。

ACC的特点是临床病程缓慢,远处复发率可变(4.1-44.7%),并有晚发性转移的倾向[10].转移性ACC最常累及的器官是肺、骨、脑和肝[2].回顾转移性ACC合并肾脏受累的有限病例,最常见的原发部位是大或小唾液腺(腮腺、下颌下腺、腭、口底、鼻窦区)、泪腺和乳房[11- - - - - -15].从最初诊断到发生肾转移的时间间隔为3 - 14年,平均间隔9.8年,表现为惰性生长模式,可能发生晚期转移[15].据我们所知,迄今为止,文献中仅报道了4例肺性ACC转移至肾脏的病例1) [16- - - - - -19].其中两份报告描述了在广泛转移性疾病的背景下肾脏受累,预后不佳[1718].手术(伴有或不伴有辅助放疗)是最常见的主要治疗方式,从最初诊断为肺ACC到发生肾转移的时间间隔在3至23年之间。既往所有患者均表现为肾脏肿块症状(即血尿和/或侧腹疼痛),但本例患者无症状,是在年度监测的情况下诊断的。


裁判没有 人口统计资料 原发肿瘤的治疗 肾转移时间间隔(年) 出现时的症状 转移瘤位置/大小(cm) 肾肿瘤的处理 肿瘤的结果

16 47岁男性 右全肺切除术 23年 血尿 左肾/9.0厘米 根除性肾脏切除手术 12个月后无复发
17 79岁男 没有完成 3年 血尿和右侧疼痛 右肾/4.4厘米+左肾多发病变 化疗 患者在确诊后30个月死亡
18 50岁男性 右下肺叶切除术 7年 腰痛 右肾/9.3厘米 根治性肾切除术(减细胞性) 没有报告
19 70岁男性 右上肺叶切除术+放疗 3年 咳嗽,发烧,体重下降 右肾上下极/1.8厘米 根除性肾脏切除手术 24个月后无复发
这种情况下 57岁女性 右下肺叶切除术 7年 无症状的 左肾下极/3.3厘米 部分切除 24个月后无复发

原发性肺ACC后远处转移患者的预后各不相同,但先前的报道表明,转移灶有类似于原发性肿瘤的缓慢生长趋势[2].在这种情况下,如果可行,应考虑将完全手术切除转移灶作为一种治疗选择,以实现疾病的控制和延长生存期。然而,鉴于本文所述病例的罕见性,无法提出明确的建议。对于涎腺转移性ACC,生存期与无病期有关[20.],作为异时性转移的转移切除术( 似乎能更好地控制疾病虽然手术切除(根治性或部分肾切除术)被认为是原发性肾恶性肿瘤患者的护理标准,但对于肾转移的手术治疗没有明确的指导方针。根据有限的资料[56],在精心挑选的具有低转移性疾病且性能状态良好的患者中,手术切除肾转移灶可获得可接受的长期生存率。保留肾元手术在这些病例中的作用尚未确定,因为现有文献仅包括病例报告和非随机病例系列。根据151例患者的大型单中心回顾性系列研究,只有三分之一的患者适合手术切除继发性肾,其中不到20%的患者接受了保留器官的手术(即部分肾切除术)[5].

由于肿瘤倾向于侵犯神经周围空间,ACC的局部和远处转移很常见[2].目前,对于转移性ACC的治疗尚无共识,因为细胞毒性化疗的反应率非常低(5-15%)[2122].对这种恶性肿瘤的发病机制和分子表型的理解已经取得了一些进展,新的化合物(即抗血管生成药物、定制药物和检查点抑制剂)正在研究中。遗传分析表明,在大多数ACC病例中观察到MYB- nfib融合转录本和/或MYB过表达[21].在这种情况下,酪氨酸激酶抑制剂阿西替尼、多维替尼和lenvatinib在II期研究中表现出对抗ACC的临床活性[23- - - - - -25].仍需要进一步的研究,将分子分析纳入无法治愈的ACC的管理,以及开发有效的新型治疗方法。

4.结论

本文报告的病例的独特性涉及异时性转移肾转移从ACC发生在一个不常见的原发部位,处理器官保留手术。患者行腹腔镜肾部分切除术,手术切缘阴性,术后24个月无病变。由于ACC的晚期远处转移并不少见,建议长期随访。

数据可用性

之前报道的数据被用来支持这项研究。这些先前的研究(和数据集)被引用在文本的相关地方作为参考。

利益冲突

作者声明,这篇文章的发表不存在利益冲突。

参考文献

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